作者：吳平凡，雷振革，吳堅(jiān)，陳林林，南昌大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科
1病例報(bào)告
患者趙某某，女，20歲，2014年12月因舌下反復(fù)腫脹伴舌尖溢分泌物2年收入南昌大學(xué)附屬口腔醫(yī)院。患者2年前出現(xiàn)舌下反復(fù)腫脹，且舌尖部有分泌物流出，行抗炎治療，腫脹可緩解，但不能完全消退。
5 d前口底舌下明顯腫脹，于南昌大學(xué)第一附屬醫(yī)院行細(xì)胞穿刺檢查：舌尖及口底囊腫伴感染。本院門診以“口底皮樣囊腫伴舌瘺”收治入院。臨床檢查：口底舌系帶 根部可見一腫物（圖1），大小約1.5 cm×1.5 cm，表面黏膜色澤正常，邊界清楚，微突出于黏膜表面，質(zhì)地中等，不活動(dòng)，無壓痛。舌尖處有一針尖大小瘺口，吞咽時(shí)或擠壓口底包塊可見舌尖瘺口處有黃色角 化物溢出。舌活動(dòng)自如，無麻木感。
結(jié)合病史及穿刺檢查考慮皮樣囊腫可能性大。完善術(shù)前檢查后，于全身麻醉下行口底皮樣囊腫切除術(shù)+瘺管切除術(shù)，術(shù)中采取舌下正中縱行切口摘除囊腫，見腫物位于 黏膜下，鈍性分離囊腫時(shí)，可見舌尖部有角化物溢出，包膜完整，與周圍組織無粘連，追蹤瘺管從舌腹部一直到舌尖舌背部（圖2），切除舌尖瘺口周圍部分舌肌， 分層縫合傷口，口底留置橡皮引流條一根。術(shù)后病理：口底皮樣囊腫合并瘺管形成（圖3）。
2討論
皮樣囊腫屬于胚胎發(fā)育時(shí)多功能上皮殘留產(chǎn)生的先天性疾病，主要位于胚胎裂隙融合處。口腔部好發(fā)于口底正中，通常認(rèn)為是胚胎發(fā)育時(shí)下頜骨、舌骨鰓弓在中線融合 時(shí)原始上皮碎片或殘留內(nèi)陷引起的。本病例中皮樣囊腫位于口底正中靠近舌系帶根部，筆者認(rèn)為系第一、第二對(duì)鰓弓在中線融合時(shí)被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生 發(fā)育而成。
皮樣囊腫在成人中好發(fā)于20--30歲，表現(xiàn)為無痛性緩慢增長(zhǎng)的包塊，大小從幾毫米到幾厘米，取決于其初期臨床表現(xiàn)，位于口底區(qū)可因逐漸出現(xiàn)阻塞現(xiàn)象如說話 及吞咽困難而被重視，位于頦下區(qū)可被人誤認(rèn)“雙下巴”而漏診。囊腫生長(zhǎng)緩慢，不易發(fā)現(xiàn)，如在青春期突然迅速增大，系皮脂腺分泌大量的皮脂和上皮脫落造成。
本例患者因舌尖處瘺口有豆渣樣物流出而就診，此亦為該疾病的臨床特征之一。彩超、頭顱CT或MRI等檢查可了解病變的囊實(shí)性、準(zhǔn)確部位、范圍及與周圍組織的 解剖關(guān)系等。囊腫內(nèi)毛發(fā)的強(qiáng)回聲團(tuán)塊及聲影是皮樣囊腫的超聲特征性表現(xiàn)，但尚不具備顯示除毛發(fā)外其他皮膚附屬結(jié)構(gòu)的能力，故對(duì)病變的鑒別診斷尚需結(jié)合病史 及其他輔助檢查，如細(xì)針吸取活檢仍為明確腫物性質(zhì)的首選。
皮樣囊腫應(yīng)與其他口腔囊腫相鑒別，如表皮樣囊腫、囊性水瘤、神經(jīng)纖維瘤、舌下腺囊腫。同時(shí)，還要與脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鑒別。術(shù)中可見與囊腫相連的瘺管 從舌腹正中部一直到舌尖背部，瘺口開口于舌背。患者否認(rèn)舌背有外傷及手術(shù)史，但有過腫脹疼痛等炎癥表現(xiàn)，因此瘺管可能是囊腫感染后形成或先天性的。如為先 天形成，筆者認(rèn)為與舌的胚胎發(fā)育有密切關(guān)系。胚胎第5周時(shí)，第一對(duì)鰓弓內(nèi)側(cè)隆突迅速發(fā)育增長(zhǎng)，并在中央部聯(lián)合形成舌體和舌尖。
兩側(cè)的側(cè)隆突如果在中線融合不良，則產(chǎn)生分叉舌、瘺管等先天性畸形，如果在中線融合時(shí)表面的上皮未能全部退化，殘留上皮組織在出生后異常增殖、囊性變，即可 形成中線性上皮性囊腫，并發(fā)感染時(shí)亦可發(fā)生瘺管。本例患者瘺管在舌腹面正中，符合這一論斷。手術(shù)切除是口底皮樣囊腫的最佳治療方法，一般極少?gòu)?fù)發(fā)。雖然皮 樣囊腫為先天性良性病變，但仍有潛在的惡變可能，如惡變?yōu)轺[狀細(xì)胞癌，因此宜盡早手術(shù)。本病例術(shù)中采取舌腹正中縱形切口進(jìn)路可避開舌下腺、頜下腺導(dǎo)管、舌 神經(jīng)、舌深動(dòng)靜脈等口底重要結(jié)構(gòu)，因而出血少，損傷小，并便于操作；但切開時(shí)應(yīng)注意舌下肉阜的后方正中部位，避免損傷下頜下腺導(dǎo)管開口。
來源：華西口腔醫(yī)學(xué)雜志2015年12月第33卷第6期
