作者：吳平凡，雷振革，吳堅，陳林林，南昌大學附屬口腔醫院口腔頜面外科
1病例報告
患者趙某某，女，20歲，2014年12月因舌下反復腫脹伴舌尖溢分泌物2年收入南昌大學附屬口腔醫院。患者2年前出現舌下反復腫脹，且舌尖部有分泌物流出，行抗炎治療，腫脹可緩解，但不能完全消退。
5 d前口底舌下明顯腫脹，于南昌大學第一附屬醫院行細胞穿刺檢查：舌尖及口底囊腫伴感染。本院門診以“口底皮樣囊腫伴舌瘺”收治入院。臨床檢查：口底舌系帶 根部可見一腫物（圖1），大小約1.5 cm×1.5 cm，表面黏膜色澤正常，邊界清楚，微突出于黏膜表面，質地中等，不活動，無壓痛。舌尖處有一針尖大小瘺口，吞咽時或擠壓口底包塊可見舌尖瘺口處有黃色角 化物溢出。舌活動自如，無麻木感。
結合病史及穿刺檢查考慮皮樣囊腫可能性大。完善術前檢查后，于全身麻醉下行口底皮樣囊腫切除術+瘺管切除術，術中采取舌下正中縱行切口摘除囊腫，見腫物位于 黏膜下，鈍性分離囊腫時，可見舌尖部有角化物溢出，包膜完整，與周圍組織無粘連，追蹤瘺管從舌腹部一直到舌尖舌背部（圖2），切除舌尖瘺口周圍部分舌肌， 分層縫合傷口，口底留置橡皮引流條一根。術后病理：口底皮樣囊腫合并瘺管形成（圖3）。
2討論
皮樣囊腫屬于胚胎發育時多功能上皮殘留產生的先天性疾病，主要位于胚胎裂隙融合處。口腔部好發于口底正中，通常認為是胚胎發育時下頜骨、舌骨鰓弓在中線融合 時原始上皮碎片或殘留內陷引起的。本病例中皮樣囊腫位于口底正中靠近舌系帶根部，筆者認為系第一、第二對鰓弓在中線融合時被埋入的上皮剩余或上皮碎片增生 發育而成。
皮樣囊腫在成人中好發于20--30歲，表現為無痛性緩慢增長的包塊，大小從幾毫米到幾厘米，取決于其初期臨床表現，位于口底區可因逐漸出現阻塞現象如說話 及吞咽困難而被重視，位于頦下區可被人誤認“雙下巴”而漏診。囊腫生長緩慢，不易發現，如在青春期突然迅速增大，系皮脂腺分泌大量的皮脂和上皮脫落造成。
本例患者因舌尖處瘺口有豆渣樣物流出而就診，此亦為該疾病的臨床特征之一。彩超、頭顱CT或MRI等檢查可了解病變的囊實性、準確部位、范圍及與周圍組織的 解剖關系等。囊腫內毛發的強回聲團塊及聲影是皮樣囊腫的超聲特征性表現，但尚不具備顯示除毛發外其他皮膚附屬結構的能力，故對病變的鑒別診斷尚需結合病史 及其他輔助檢查，如細針吸取活檢仍為明確腫物性質的首選。
皮樣囊腫應與其他口腔囊腫相鑒別，如表皮樣囊腫、囊性水瘤、神經纖維瘤、舌下腺囊腫。同時，還要與脂肪瘤、血管瘤及畸胎瘤相鑒別。術中可見與囊腫相連的瘺管 從舌腹正中部一直到舌尖背部，瘺口開口于舌背。患者否認舌背有外傷及手術史，但有過腫脹疼痛等炎癥表現，因此瘺管可能是囊腫感染后形成或先天性的。如為先 天形成，筆者認為與舌的胚胎發育有密切關系。胚胎第5周時，第一對鰓弓內側隆突迅速發育增長，并在中央部聯合形成舌體和舌尖。
兩側的側隆突如果在中線融合不良，則產生分叉舌、瘺管等先天性畸形，如果在中線融合時表面的上皮未能全部退化，殘留上皮組織在出生后異常增殖、囊性變，即可 形成中線性上皮性囊腫，并發感染時亦可發生瘺管。本例患者瘺管在舌腹面正中，符合這一論斷。手術切除是口底皮樣囊腫的最佳治療方法，一般極少復發。雖然皮 樣囊腫為先天性良性病變，但仍有潛在的惡變可能，如惡變為鱗狀細胞癌，因此宜盡早手術。本病例術中采取舌腹正中縱形切口進路可避開舌下腺、頜下腺導管、舌 神經、舌深動靜脈等口底重要結構，因而出血少，損傷小，并便于操作；但切開時應注意舌下肉阜的后方正中部位，避免損傷下頜下腺導管開口。
來源：華西口腔醫學雜志2015年12月第33卷第6期
